北京大学第三医院骨科王奔博士通过潜心研究脊柱侵袭性血管瘤的临床特点，综合所有研究资料，总结出了脊柱侵袭血管瘤适当的诊疗流程。这一成果在COA2019中青年医师优秀论文评选甲组（脊柱）评选中荣获二等奖。

研究背景

脊柱血管瘤是脊柱最常见的良性肿瘤。大多数脊柱血管瘤是无症状的(Enneking Stage 1，S1期)，而脊柱侵袭性血管瘤较为少见Enneking Stage 3，S3期)。脊柱侵袭性血管瘤可破坏骨质、向椎管和椎旁软组织内生长，进而可压迫神经，从而导致神经功能损害。此外，脊柱血管瘤的病情进展可能与妊娠有关。

因其少见，脊柱侵袭性的血管瘤的诊断与治疗存在争议。在影像学上，脊柱侵袭性血管瘤多数具有典型的影像学表现，包括栅栏样改变、蜂窝征及斑点征等，凭借这些典型的表现往往可以通过影像学确诊。但是部分脊柱侵袭性血管瘤无上述典型表现，容易与其他脊柱病变混淆。关于脊柱侵袭性血管瘤典型影像学特征与不典型的影像学特征的表现目前暂无深入的研究与探讨。

在治疗方面，静止性脊柱血管瘤(S1期)多数是检查偶然发现，所以仅仅需要观察即可；而侵袭性血管瘤(S3期)因为可引起神经功能损害，需要及时的干预以挽救神经功能，手术为较为主流的选择。但是因为该疾病较为少见，手术的具体方式是充满争议的。椎板减压术较为简单，技术难度较低；日本的学者更倾向于使用En bloc整块全椎切除术，达到彻底切除肿瘤目的；而美国的Acosta等学者的报道推荐经瘤的分块脊椎切除术，治疗此类良性肿瘤。此外，也有报道经皮注射无水乙醇等方案。侵袭性血管瘤为富血供肿瘤，术中出血量较大，所以往往采取术前栓塞的技术来减小出血。除了手术治疗之外，单纯体外放射治疗(放疗)脊柱侵袭性血管瘤也有报道，取得了较好的效果。但是多数放疗的报道是小样本的病例报道。

另外，在病理学上，骨组织血管瘤目前分类较为笼统。2013年版WHO骨与软组织肿瘤分型将骨的血管瘤仅分为两类(毛细血管型和海绵状血管型)，未进一步细化。文献中关于脊柱血管瘤的病理学研究结果，与WHO分型相似，将血管瘤的病理结果分为毛细血管型、海绵状血管型以及混合型三类。在北医三院的实际临床工作中，病理检查发现了更多种类的侵袭性血管瘤的病理类型。因此更加细致具体的骨组织血管瘤病理学分类及病理与临床表现的关联需要进一步的研究和探讨。

研究方法与目的

本研究回顾2005年至2018年北医三院骨科诊治的侵袭性脊柱血管瘤患者(Enneking分期S3期)，共计95例，最短随访时间为12个月。回顾性分析了患者的入院记录、影像学资料、手术记录、放疗记录、病理记录、门诊随访记录等资料。本课题主要从以下几方面进行研究：(1)本研究通过收集患者的临床信息(年龄、性别、症状、病程、病灶部位等)，归纳脊柱侵袭性血管瘤的临床症状特点；

(2)我院患者常规影像学检查包括X线片正侧位、CT、MR；本研究通过回顾患者CT、MR等影像学资料，归纳脊柱侵袭性血管瘤典型与不典型的影像学特征；另外对于影像学表现不典型的患者，我院首选行CT引导下穿刺活检，本研究同时对穿刺活检的结果加以分析；

(3)对于神经功能损害症状轻微或进展缓慢患者，我院首选放疗，放疗剂量为40-50Gy。本研究回顾单纯放疗的疗效和并发症，寻找适宜的放疗指证，测量血管瘤的椎管侵占率，分析其与疗效的关系；

(4)对于神经功能损害症状严重或进展迅速的患者，我院首选手术治疗，手术治疗首选减压手术，为减少术中出血，2009年后，开始采用减压手术联合术中椎体成形术;本研究回顾手术资料、并发症与随访疗效，提出适宜的手术指证与手术技巧；

(5)针对妊娠期间发病的特殊情况，本研究结合临床经验与文献回顾情况，探索妊娠期间血管瘤的诊治原则；

(6)通过复习活检及术后标本的病理切片，进一步细化脊柱侵袭性血管瘤的病理类型，分析病理类型与临床的关系。

最终，依据上述资料力争总结出适当的诊治流程。

研究结果

(1)95例患者中，男性35例，女性60例。95例患者初次就诊时的平均年龄为46.2(11-73)岁。95例患者均有不同程度的神经损害症状。患者自出现神经功能损害至我院治疗的平均时间为6.6(0.25-60)月。胸椎病灶最为常见(72.2%)。

(2)95例患者中34例(35.8%)有至少以下一项不典型的影像学表现：脊柱压缩骨折(16.8%)、膨胀性或溶骨性骨质破坏(11.6%)、明显椎管内骨性压迫(11.6%)、多节段受累(12.6%)、病灶主要位于附件(9.5%)、MR信号不典型(8.4%)。影像学表现不典型的34例患者中，共30例经穿刺活检而确诊为血管瘤，其余4例因症状进展迅速而直接行手术治疗。

(3)95例患者中，31例首选放疗，患者自出现神经功能损害至放疗的平均时间间隔为8.4月。随访中，1例患者失访，另30例获得随访。其中20例患者平均随访55.7(12-193)月，症状完全缓解，未见复发(其中3例患者因放疗后未见成骨，为预防压缩骨折，而行经皮椎体成形术)；10例患者因放疗无效或加重，而改行减压手术治疗，后随访未见复发。放疗有效的患者的椎管侵占率平均为26.3%(4.0%-39.4%)，放疗无效患者为45.8%(42.2%-52.1%)，放疗后加重患者为61.6%(53.8%-67.7%)。

(4)64例患者首选手术治疗，其中55例为减压手术，另外9例行脊椎切除术。64例患者中，4例术后失访；56例患者平均随访41.6(12-135)月未见复发；4例术后复发，均接受后续手术和/或放疗，随访未见再次复发。在所有65例减压术中(包括首选放疗无效而改为减压术的10例)，38例辅以椎体成形术(减压联合椎体成形组)，27例为单纯减压术(单纯减压组)。减压联合椎体成形组的术中出血量少于单纯减压组(平均出血量分别为700.3mL和1561.5mL，P<0.001)，且手术时间也较短(平均手术时间分别为234.0分钟和282.0分钟，P=0.003)，具有统计学差异。

(5)脊柱侵袭性血管瘤的病理分型可细分为五种，比例如下：海绵状血管瘤(63.0%)、血管脂肪瘤(16.4%)、毛细血管瘤(12.3%)、动静脉型血管瘤(5.5%)和上皮样血管瘤(2.7%)。血管脂肪瘤发病年龄偏大，毛细血管瘤发病年龄偏小(P=0.019)，其余临床表现无差异(P>0.05)。

(6)95例中，3例为孕产妇，分别为27、29、35岁，发病时间分别为妊娠第13、28周和产后第一天，经减压手术、术中椎体成形术及放疗等综合治疗后，疗效良好，未见复发。

讨论与结论

综合推荐的诊治流程

已发表研究成果

(1)脊柱侵袭性血管瘤少见，容易引起神经功能损害。

(2)影像学上，脊柱侵袭性血管瘤可以进一步分为典型和不典型两类，约三分之一的患者可有不典型表现，包括：脊柱压缩骨折、膨胀性或溶骨性骨质破坏、明显椎管内成骨压迫、多节段受累及、病灶主要位于附件、MR信号不典型等特点。不典型的侵袭性血管瘤需要穿刺活检以确诊。

(3)治疗上，放疗适用于症状轻、进展慢的侵袭性血管瘤，但是对于椎管侵占率高者(大于40%)可能无效。对于有严重骨质破坏且放疗有效后但无成骨者，可辅以经皮椎体成形术。

(4)减压术中，辅以椎体成形术，可有效治疗肿瘤，并减少术中出血、缩短手术时间。

(5)妊娠可诱发侵袭性血管瘤进展，及时手术可以挽救神经功能。

(6)病理学上，脊柱血管瘤可进一步细分为海绵状血管瘤、血管脂肪瘤、毛细血管瘤、动静脉型血管瘤和上皮样血管瘤等亚型。其中，海绵状血管瘤为主要类型，血管脂肪瘤患者发病年龄偏大，而毛细血管瘤患者发病年龄偏小。

作者简介

王奔

医学博士，北京大学第三医院骨科医师

毕业于北京大学八年制临床医学专业，师从刘忠军教授及姜亮副教授，研究方向为脊柱外科。目前以第一作者（含共一）身份在JBJS、Spine Journal、European Spine Journal等杂志上发表SCI收录论文9篇，参与专业书籍编写及翻译2本，参与实用新型专利研发4项，参与在研课题多项。曾获北京市优秀毕业生、北京大学优秀毕业生、北京大学创新奖、博士生国家奖学金等多项荣誉。

由北医三院骨科、放射科、放疗科、肿瘤化疗科、核医学科等科室组建的脊柱肿瘤多学科诊治团队